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Correção convencional de fístula aorto-brônquica em aneurisma toracoabdominal tipo V roto contido – complicações raras / Conventional repair of aorto-bronchial fistula in type V thoracoabdominal aortic aneurysm – rare complications

Luana Gouveia Rio Rocha do Carmo1; Rodrigo Andrade Vaz de Melo2; Marcus Humberto Tavares Gress3; Jackson Silveira Caiafa4; Bernardo Santos Souza1; Eduardo Wagner Guimarães Marcos da Silva1; José Eduardo Sobral Barrocas Filho6; Lais Faina6; Lucas Augusto Barbosa Silva1; Nathalia Elino da Silveira5; Renata Figueiredo Reis6. Hospital Federal dos Servidores do Estado do Rio de Janeiro; Hospital Universitário Antônio Pedro.
1 – Residente do Hospital Federal dos Servidores do Estado do Rio de Janeiro
2 – Chefe de Clinicas do Hospital Federal dos Servidores do Estado do Rio de Janeiro. Chefe de emergências vasculares
do Hospital Universitário Antônio Pedro.
3 – Preceptor da residência médica do Hospital Federal dos Servidores do Estado do Rio de Janeiro
4 – Chefe de Serviço do Hospital Federal dos Servidores do Estado do Rio de Janeiro
5 – Residente do Hospital Federal dos Servidores do Estado do Rio de Janeiro
6 – Hospital Federal dos Servidores do Estado do Rio de Janeiro

Resumo:
A fístula aorto-brônquica (FAB) é uma patologia rara e letal se não tratada. Sua apresentação clínica consiste em dor torácica, hemorragias sentinelas e evolução para hemorragia maciça mortal (tríade de Chiari). Dentre as estratégias cirúrgicas, o padrão-ouro é a cirurgia convencional com desbridamento da fístula e reconstrução arterial extra-anatômica, porém outras modalidades cirúrgicas podem ser empregadas em casos selecionados. Relatamos neste trabalho o caso de um paciente do Hospital Federal dos Servidores do Estado do Rio de Janeiro, apresentando dor torácica e hemoptise, cujaangiotomografia evidenciou aneurisma toracoabdominal tipo V sugestiva de presença de FAB. Foi submetido à correção cirúrgica in situcom desbridamento local e evoluiu no pós-operatóriocom complicações raras, como hepatite isquêmica e empiema septado, tratadas com sucesso.

Introdução:
A fístula aorto-brônquica (FAB) é uma entidade rara e potencialmente letal1,2, frequentemente associada a patologias torácicas. Pode ser classificada em primária (trauma torácico, aneurismas de aorta, úlceras rotas de aorta, malignidades brônquicas) ou secundária (após cirurgias torácicas e cirurgias de aorta)3. A FAB primária relacionada a degenerações aneurismáticas da aorta torácica é pouco descrita na literatura2, sendo a FAB em aneurisma de aorta toracoabdominal (AATA) ainda mais rara.

Sua apresentação clínica clássica é a tríade de Chiari, que consiste em dor torácica, hemorragias arteriais sentinelas e hemorragia volumosa fatal após um intervalo sem sintomas3. O sintoma mais prevalente é a hemoptise, que pode ser massiva ou intermitente dependendo do tamanho da fístula, com 100% de mortalidade se não tratada4,5.

Desse modo, a rapidez no diagnóstico e no tratamento é crucial para o prognóstico e a sobrevida dos pacientes. O manejo cirúrgico é o maior desafio dessa patologia, ainda com a cirurgia convencionalcomo padrão-ouro,apesar da mortalidade chegar a 60%3. Métodos alternativos, como as técnicas endovasculares, ainda apresentam importantes complicações tardias, embora sejam uma opção em casos selecionados6.

Independentemente do método cirúrgico de escolha, as complicações pós-operatórias são prevalentes e de difícil manejo, com risco de manutenção do sangramento, infecção de prótese, falência renal, paraplegia e síndromes isquêmicas mais raras, como a hepatite isquêmica aguda, que contribuem de forma importante para a mortalidade desses pacientes.

Relato de caso:
W.J.S, 60 anos, hipertenso, deu entrada no Hospital Federal dos Servidores do Estado do RJ (HFSE) em janeiro de 2016 com queixa de dor torácica leve e episódios de hemoptise intermitentes. Negava tabagismo e demaiscomorbidades.Tomografia de tórax sem contraste revelou alterações não significativas de parênquima pulmonar e presença de aneurisma de aortatoracoabdominal (AATA) de 6,5 cm em seu maior diâmetro. Investigação complementar com broncoscopia, baciloscopia e culturas, todos sem alterações.

Encaminhado para avaliação do serviço de cirurgia vascular e realizada angiotomografia de tórax e abdome,caracterizando a presença de aneurisma toracoabdomonial compreendendo desde a aorta descendente na altura do sexto espaço intercostal até as viscerais (tipo V da classificação de Crawford modificada por Safi) com segmento da aorta torácica apresentando íntimo contato com bronquíolos e inflamação periaórtica, sugerindofístula aorto-brônquica associada (figura 1).

Diante da presença de AATA tipo V de 6,5 cm associado à hemoptise e à imagem sugestiva de FAB, a conduta cirúrgica foi a abordagem convencional do AATA com desbridamento da FAB.

A estratégia operatória incluiu: escolha do acesso; tática de perfusão visceral; tática de clampeamento; ação direta sobre a FAB e reconstrução aórtica.
Como opção de acesso realizamos uma incisão do tipo toracofrenolaparotomia esquerda na altura do 5o espaço intercostal, com frenotomia radiada. Realizado controle da aorta proximal a cerca de 4 cm da artéria subclávia esquerda, controle da aorta infrarrenal e artérias ilíacas, rotação visceral medial pela técnica de Mattox (sem rotação renal) e dissecção dos óstios viscerais bem como da aorta supracelíaca. Previamente aos acessos descritos acima, realizamos a confecção de uma ponte extracorpórea da artéria axilar esquerda (pequena incisão em região axilar) para artéria ilíaca comum direita com prótese de Dacronreto e PTFE de 8 mm (figura 2). Esta tática visou a manter a perfusão visceral passiva durante o clampeamento sequencial da aorta torácica. Durante a anastomose na aorta visceral não foi utilizada nenhuma técnica de perfusão seletiva.

Acreditamos ser um ponto fundamental da estratégia cirúrgica neste caso a utilização de clampeamento sequencial, cuja primeira etapa efetuada caracterizou-se pela colocação de clampe em aorta descendente proximal e aorta supracelíaca, preservando o eixo da aorta visceral através da perfusão retrógada. Neste tempo cirúrgico, com aproximadamente 18 minutos de duração, foram realizados o desbloqueio da fístula e a anastomose proximal com o implante de intercostais. Em seguida, foi introduzido clampe em aorta infrarrenal, interrupção da perfusão visceral e anastomose distal englobando as viscerais acometidas com tempo aproximado de 20 minutos.

Após exclusão de região fistulosa (primeira sequência de clampeamento) executamos desbloqueio da FAB com visualização de orifício de rotura em aorta torácica (figura 3) associando amplo desbridamento do tecido aórtico e pulmonar subjacente.

Com relação propriamente ao tratamento do AATA tipo V, a técnica de escolha foi a interposição de enxerto tubular de Dacron 26×600 mm. A anastomose proximal foi realizada em aorta sadia acima da região do desbridamento fistuloso, com inclusão de duas importantes intercostais, e anastomose distal englobando as artérias viscerais através da técnica de Carrel3 (figura 4).
Apresentou boa evolução pós-operatória (PO) imediata, sem déficit motor, lúcido, boa diurese. Retirados os drenos no 2o e 5o dias pós-operatórios. Extubado no 3o dia, necessitou de nova intubação devido à agitação e dispneia associadas a aumento do lactato, elevação de transaminases e insuficiência renal aguda com evolução para hemodiálise.

Ao 8o dia de PO, as transaminases estavam normalizadas, lactato normal, paciente estável porém anúrico e com aumento de escórias. Optou-se por traqueostomia (TQT) para extubação mais segura.

No 15o dia, apresentou febre, sendo evidenciada sinusite, candidemia à hemocultura e derrame pleural à esquerda com necessidade de nova drenagem do hemitórax e início de antibioticoterapia de amplo espectro. Apesar da boa evolução, no 30o dia houve extrusão parcial do dreno seguida de desposicionamento completo e início de saída de secreção purulenta pelo orifício. Tomografia demonstrou derrame pleural septado em hemotórax esquerdojustaprotético (figura 5).

Após discussão com a cirurgia torácica optamos pela realização detoracoscopia, que evidenciou abscessos pleurais organizados sem sinais de contato direto com a prótese aórtica (figura 6). Realizadas lavagem local e drenagem com dreno aberto. A cultura da secreção torácica isolou Pseudomonas aeruginosa.

Boa evolução após dreno aberto, alta da unidade coronariana com TQT ocluída, falando, iniciando dieta oral, dreno aberto evoluindo com redução progressiva do débito, tomografia com redução da coleção e dreno de tórax aberto bem posicionado (figura 7).

No 55o diade pós-operatório houve perda do dreno aberto e rápido fechamento do orifício torácico. Foi realizada nova tomografia em que se pôde constatar redução importante da coleção de hemitórax esquerdo com derrame pleural à direita. Como o paciente encontrava-se afebril, sem leucocitose, com melhora da função renal deambulando, sem queixas, optamos pelo manejo conservador da coleção residual com manutenção de antibioticoterapia a longo prazo.

Alta hospitalar no 70o dia pós-operatório mantendo antibioticoterapia oral previamente definida com a infectologia (rifampicina, ciprofloxacino e fluconazol).

Retornou ao ambulatório mantendo bom estado geral, sem febre, deambulando, recuperação da função renal sem mais necessidade de hemodiálise.

Realizou nova angiotomografiano 4o mês de pós-operatório exibindo coleção reduzida, prótese patente, viscerais vascularizadas e tronco celíaco ocluído na origem e reabitando logo em seguida (figura 8).

No momento, segue em acompanhamento ambulatorial, sem queixas, recuperando atividades habituais de vida.

Discussão:
É notório que, sem nenhuma intervenção cirúrgica, as FABs são invariavelmente fatais. Portanto, o diagnóstico precoce dessa doença é fundamental para a sobrevida desses pacientes, devendo sempre ser suspeitada em quadros de hemoptoicos ou hemoptises.

Dentre os métodos diagnósticos, a broncoscopia é um exame cuja solicitação deve ser cautelosa, pois, além de ser falso negativo em cerca de 50%dos casos, pode ser catastrófica se houver desbloqueio da fístula, preciptando hemorragias fatais7. A arteriografia é um método útil, porém não isento de riscos e com possibilidade de sangramentos. Pode ser utilizada em alguns casos imediatamente antes da cirurgia. A angiotomografia ainda é o método de escolha para o diagnóstico da FAB, mostrando o íntimo contato entre aneurisma da aorta torácica e a árvore brônquica podendo haver imagem de consolidação no pulmão adjacente ao aneurisma7.

A correção de uma FAB representa um importante desafio cirúrgico para a grande maioria dos cirurgiões vasculares e deve se basear em três objetivos: reparo emergencial da aorta para impedir o sangramento; desbridamento extensivo com reconstrução aórtica em um ambiente não infectado; e reparo brônquico3. Mesmo sendo definido o melhor tratamento desses casos, poucos pacientes, seja pelo alto risco cirúrgico, seja pela dificuldade do procedimento, se encaixam na possibilidade de realização de todos os reparos citados, havendo outras condutas cirúrgicas empregadas.

A reconstrução extra-anatômica da aorta comcorreção da FAB associada é o procedimento cirúrgico padrão-ouro, que respeita os três objetivos acima descritos. Pode ser realizado através de ponte axilo-bifemoral ou ponte da aorta ascendente para a aorta abdominal (aorta ventral), no mesmo tempo da cirurgia principal ou em um tempo anterior.

Em casos anatomicamente complicados para o extra-anatômico, a reconstrução in situ é empregada com a reconstrução aórtica em um leito potencialmente infectado, em que é possível a utilização de alternativas como homoenxertos criopreservados, próteses embebidas em antibiótico e o “silver-coated graft”3.

A alternativa endovascular (TEVAR) tem sido muito discutida nos últimos anos. Trabalhos mostram um sucesso a curto prazo de praticamente 100% no tratamento de FABs8, porém alguns com seguimentoprologado mostram que em um período de 3 anos, até 40% dos pacientes submetidos a TEVAR apresentam novos episódios de hemoptise e morrem se não tratados convencionalmente9. Desse modo, alguns artigos de revisão concluem que o TEVAR pode ser uma ótima alternativa para pacientes graves que não possuem risco cirúrgico para uma cirurgia definitiva naquele momento, porém pacientes com febre no momento do diagnóstico devem ser tratados de forma definitiva, pois possuem maior risco de infecção de prótese, manutenção do sangramento e morte10.

Chiesa et al, em seu livro sobre aneurismas toracoabdominais de 2011, concluíram que o TEVAR nas FABs deve ser um procedimento visto como uma linha de frente em pacientes graves, servindo como uma ponte para que o paciente aprimore suas condições clínicas e possa ser submetido à cirurgia definitiva, que deve sempre ser realizada com retirada da endoprótese, desbridamento e reconstrução aórtica e brônquica. Em pacientes mais graves e sem sinais evidentes de infecção de prótese, uma outra alternativa proposta por eles é o TEVAR associado à toracotomia para lavagem e desbridamento da FAB. Em pacientes morimbundos, o TEVAR é aceito como uma conduta paliativa.

No caso por nós descrito, estávamos diante de um AATA tipo V e as técnicas extra-anatômicas não se mostravam como opção para o tratamento, pois a ponte axilo-bifemoral não seria resolutiva e a técnica da aorta-ventral seria cirurgicamente de elevada complexidade pois teríamos que ligar e ressecar a aorta visceral. Desse modo, nossa opção foi a correção in situ com desbridamento local. Não utilizamos prótese embebida com antibiótico ou outros tipos de enxerto pois não nos era disponível em nosso serviço.

Dentre as complicações pós-operatórias de casos de tratamento in situde FAB, a literatura mostra como mais prevalentes as complicações pulmonares e infecciosas7, porém, por se tratar de um caso de AATA, são incluídas como morbidades prevalentes também a insuficiência renal e outras síndromes isquêmicas como a paraplegia e colite isquêmica5.

No caso, o paciente apresentou boa função renal no pós-operatório imediato e nenhuma evidência de isquemia mesentérica, porém, no 4o dia, apresentou aumento importante do lactato (14, referência:1) associado a aumento de transaminases (4.900 de TGO e 4000 de TGP), icterícia e insuficiência renal aguda (IRA). Nossa grande dúvida era se o aumento do lactato poderia se referir a uma isquemia colônica, porém de acordo com o ciclo de Cori11, na insuficiência hepática o lactato deixa de ser metabolizado pelo fígado, o que explica os altos níveis deste metabólito não por maior produção, mas por redução do seu consumo. Dessa forma, na insuficiência hepática aguda, o lactato não deve ser levado em conta como parâmetro isquêmico. A IRA pode ser explicada pelo desenvolvimento de síndrome hepatorrenal, já que não houve dano isquêmico ao rim pelo procedimento cirúrgico e sua função renal estava mantida no pós-operatório imediato.

Há raríssimos relatos na literatura sobre isquemia hepática no pós operatório de aneurismas de aorta. Um estudo que revisa casos de isquemia hepática após correção de aneurismas de aorta infrarrenal mostra que todos os casos relatados apresentaram IRA por síndrome hepatorrenal e um curso pós-operatório mais complicado12. No nosso caso, a causa da hepatite isquêmica se confirmou por oclusão ostial do tronco celíaco na anastomose e houve recuperação total da função hepática em quatro dias.

Outra importante complicação relatada nesse trabalho foi o derrame pleural infectado periprotético, que se formou após drenagens sucessivas do hemitórax esquerdo por perda do dreno torácico. Após toracoscopia pudemos observar lojas pulmonares sem contato direto com a prótese, não confirmando de fato infecção protética, porém sabemos que com grande potencial para tal. Quando houve a última perda do dreno aberto de tórax e o rápido fechamento do óstio, optamos por acompanhar conservadoramente a coleção pulmonar, pois o paciente apresentava-se melhor clinicamente, sem leucocitose e sem necessidade de hemodiálise.

Na literatura, há diversos artigos que relatam o tratamento conservador de próteses potencialmente infectadas. Embora seja evidente que o melhor tratamento é a retirada da prótese, em casos selecionados o tratamento conservador com antibioticoterapia prolongadaé aceitável, mesmo que não saibamos ao certo se há a cura ou apenas o controle da infecção13,14. O paciente estava em progressiva melhora pós-operatória, com redução da coleção e possibilidade de alta hospitalar. Diante do fato de que a retirada de uma prótese de aorta toracoabdominal carrega uma morbimortalidade muito significativa e o paciente não apresentava sinais de infecção, optamos pelo manejo conservador com esquema de antibioticoterapia supressiva por tempo indeterminado.

Conclusão:
A FAB é uma doença grave, com 100% de mortalidade se não corretamente diagnosticada e tratada a tempo. Sua correção cirúrgica é complexa e deve sempre ser bem analisada conforme o perfil do paciente, lembrando que técnicas de tratamento temporário devem ser vistas como uma ponte para o tratamento definitivo. A técnica in situ, quando a extra-anatômica é inviável, é uma boa alternativa e deve ser sempre acompanhada de antibioticoterapia prolongada15. Complicações pós-operatórias nesses casos são bem prevalentes e variam das mais comuns como complicações respiratórias, insuficiência renal, isquemia medular e colônica a mais raras como a hepatite isquêmica. Na suspeita de manutenção da infecção do enxerto in situ, a condução conservadora deve ser empregada apenas em casos especiais devendo o paciente manter o antibiótico a longo prazo e ser acompanhado regularmente.

 
Figura 1: A: Angiotomografia mostrando AATA tipo V. B: Aneurisma ainda na região do tronco celíaco. C: Aorta torácica com íntimo contato com bronquíolo (*) e infiltrado periaórtico. / Figura 2: Ponte extracorpórea da artéria axilar esquerda para
a artéria ilíaca direita.

 


Figura 3: Local da FAB, orifício na aorta torácica. / Figura 4: Esquema do patch de Carrel utilizado em nosso caso.

 


Figura 5: Coleção de hemitórax esquerdo periprótese. / Figura 6: Toracoscopia mostrando loja sem visualização de prótese.

 


Figura 7: Tomografia de tórax após toracoscopia mostrando dreno torácico (*)

 


Figura 8: A: Angiotomografia após alta hospitalar, mostrando redução importante da coleção torácica. B: Tronco celíaco ocluído na origem com reabitação proximal.

 

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