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Paraganglioma de corpo carotídeo: análise de casos publicados no Brasil nos últimos 10 anos / Carotid body paraganglioma: analysis of cases published in Brazil in the last 10 years

Carolline Lemos Miranda1, Iasmim Fernandes da Silva Albuquerque Oliveira1, Luiz Alexandre Essinger2, Mariana Salis Leal
de Meirelles1, Mylene Castro da Silva1, Nicole Martins de Souza1, Rafael Góes Coelho1 e Renata Monsores Lopes1.
1 – Alunos de Medicina na Universidade Estácio de Sá – UNESA.
2 – Luiz Alexandre Essinger: especialista em cirurgia vascular e terapia intensiva. Além disso, está concluindo mestrado na UNIRIO e é professor de Cirurgia na Universidade Estácio de Sá – UNESA, departamento de Medicina, Rio de Janeiro, RJ, Brasil.

Resumo:
Introdução: O paraganglioma do corpo carotídeo é um tumor originário dos quimiorreceptores nervosos autônomos, são raros, mas representam 60 a 70% dos paragangliomas de cabeça e pescoço, fazem parte do diagnóstico diferencial de massas tumorais da região cervical. Esse trabalho tem como objetivo fazer uma revisão parcial sobre o tumor de corpo carotídeo (TCC) através de levantamento bibliográfico e comparar relatos de casos publicados quanto à epidemiologia, sintomatologia, diagnóstico, tratamento e complicações relacionando com a bibliografia.

Material e métodos: Trata-se de uma pesquisa bibliográfica, retrospectiva, de natureza descritiva, com abordagem qualitativa e se propõe a caracterizar a produção científica acerca de relatos de caso de tumor de corpo carotídeo. Com esse propósito foi efetuada uma revisão das publicações na área de saúde através da base de dados SciELO, utilizando como descritores: tumor de corpo carotídeo. Os artigos utilizados obedeceram aos seguintes critérios: relatos de casos publicados nos últimos 10 anos no Brasil. Foram encontrados três artigos compatíveis com os critérios utilizados. Acrescentou-se na análise mais um relato de caso, que ainda não foi publicado, descrito por Rossi Murilo da Silva; Renata Villas-Bôas Domingues Dantas; Rita de Cássia Proviett Cury; Vanisse Portela Ramos; Rosana da Silva Costa Palma. Foram utilizados no trabalho quatro artigos, sendo que um deles possuía dois relatos de caso, totalizando cinco casos analisados.

Resultados: Os relatos de caso foram analisados e agrupados em sexo, idade, sintomas, história patológica pregressa, diagnóstico, classificação cirúrgica de Shamblin para o TCC, tratamento e complicações. Dos 5 casos analisados, 3 eram mulheres e 2 homens, a idade variou de 28 a 74 anos. A única alteração ao exame físico foi a presença de massa cervical palpável presente nos 5 casos. Outros sintomas também foram relatados como rouquidão, disfagia, tonteira e vômito. Todos os tumores foram tratados cirurgicamente. Angiografia, ressonância nuclear magnética e tomografia computadorizada confirmaram o diagnóstico em quatro pacientes. Apenas um paciente desenvolveu complicações pós-operatórias, o qual apresentou paralisia da corda vocal esquerda.

Conclusão: O TCC é uma lesão incomum e por isso pouco conhecida ou debatida. Além disso, deve ser tratado com técnica cirúrgica cuidadosa, possibilitando baixo índice de morbimortalidade.

Abstract:
Introduction: The paraganglioma of the carotid body is a tumor originating from autonomic nervous chemoreceptors, they are rare, but represent 60 to 70% of paragangliomas of the head and neck and are part of the differential diagnosis of tumor masses of the cervical region. This work aims to make a partial revision on the carotid body tumor (CBT) through a bibliographical survey and compare published case reports regarding epidemiology, symptomology, diagnosis, treatment and complications related to the bibliography.

Materials and methods: This is a retrospective bibliographical research with a descriptive nature, with a qualitative approach, and it proposes to characterize the scientific production about the case reports of carotid body tumors. With this purpose, a review of health publications was done through the SciELO database, using as descriptors: carotid body tumor. The articles used met the following criteria: case reports published in the last 10 years in Brazil. Three articles were found that match the criteria used. The analysis included a case report, which has not yet been published, described by Rossi Murilo da Silva; Renata Villas-Bôas Domingues Dantas; Rita de Cássia Proviett Cury; Vanisse Portela Ramos; Rosana da Silva Costa Palma. Four articles were used in the study, one of which had two case reports, totaling five cases analyzed.

Results: Case reports were analyzed and grouped according to sex, age, symptoms, previous pathological history, diagnosis, Shamblin surgical classification for CBT, treatment and complications. Of the 5 cases analyzed 3 were women and 2 men, the age ranged from 28 to 74 years. The only change in the physical examination was the presence of palpable cervical mass present in the 5 cases; other symptoms were also reported as hoarseness, dysphagia, dizziness and vomiting. All tumors were surgically treated. Angiography, nuclear magnetic resonance imaging and computed tomography confirmed the diagnosis in 4 patients. Only 1 patient developed postoperative complications, which presented paralysis of the left vocal cord.

Conclusion: CBT is an uncommon lesion and therefore little known or debated. In addition, it should be treated with careful surgical technique, allowing a low morbidity and mortality rate.

Palavras-chave: Tumor do Corpo Carotídeo, Paraganglioma, Relatos de Casos.

Keywords: Carotid Body Tumor, Paraganglioma, Case Reports.

Introdução:

O corpo carotídeo é uma estrutura de formato ovoide, coloração rósea, medindo cerca de 6 x 4 x 2 milímetros e que se localiza nas bifurcações das artérias carótidas comuns, bilateralmente. Possui função quimiorreceptora, detectando queda do pH, da pressão parcial de oxigênio e aumento da pressão parcial de gás carbônico.1

Os tumores de corpo carotídeo pertencem ao grupo dos paragangliomas, assim como os tumores de paragânglios que estão localizados difusamente no corpo humano, a exemplo de traqueia, laringe, trato gastrointestinal, pulmões, entre outros orgãos. A origem desses tumores é neurodérmica, ou seja, se origina a partir de células da crista neural. Eles possuem dois tipos de células: células do tipo 1, produtoras de catecolaminas e células do tipo 2, histologicamente semelhantes às células de Schwann. E a localização mais frequente do paraganglioma é no corpo carotídeo.2

Epidemiologia

Os paragangliomas do corpo carotídeo são raros, mas representam 60% a 70% dos paragangliomas de cabeça e pescoço. A incidência desses tumores é difícil de ser avaliada devido a sua raridade. Estima-se que eles representem 0,012% de todos os tumores do corpo humano e 0,6% dos tumores de cabeça e pescoço.3

A maioria desses tumores tem comportamento benigno e possuei crescimento lento. Em cerca de 2% dos casos, os tumores são malignos e os critérios de malignidade se baseiam na atipia celular, local de invasão e presença de metástase, principalmente para linfonodos regionais1,5. Eles são mais incidentes nos pacientes de meia idade, entre 40 e 50 anos de idade, mas podem ocorrer em qualquer idade. Apesar de não haver evidências que indiquem predileção por gênero, alguns estudos recentes mostram que é mais comum o acometimento no sexo feminino.3

Quando nenhum tratamento é empregado ao tumor do corpo carotídeo, a sua mortalidade pode chegar a 30% 6. Atualmente o tratamento de eleição é o cirúrgico, independentemente se o tumor for maligno ou benigno, visto que podem apresentar sintomas como dor, sintomas compressivos como disfonia, disfagia e dispneia, além de haver possibilidade de malignização.1,6,7,8

Objetivos

Fazer uma revisão parcial sobre o tumor de corpo carotídeo (TCC) através de levantamento bibliográfico.
Comparar relatos de casos publicados quanto à epidemiologia, sintomatologia, diagnóstico, tratamento e complicações relacionando com a bibliografia.

Metodologia: 

Trata-se de uma pesquisa bibliográfica, retrospectiva, de natureza descritiva, com abordagem qualitativa e se propõe a caracterizar a produção científica a cerca de relatos de caso de tumor de corpo carotídeo.

Segundo Marconi e Lakatos9, a pesquisa bibliográfica ou de fontes secundárias trata do levantamento de toda a bibliografia já publicada. Seu uso tem a finalidade de colocar o pesquisador em contato com tudo o que foi escrito sobre o assunto e pode ser considerada como o primeiro passo de toda pesquisa cientifica mais complexa, muito embora ela, por si só, possa ser também assim classificada. Para o autor, a “bibliografia permite oferecer meios para definir, resolver, não só os problemas já conhecidos, como também explorar novas áreas, onde os problemas ainda não se cristalizaram suficientemente”.

Com este propósito, foi efetuada uma revisão das publicações na área de saúde através da base de dados SciELO, utilizando como descritores: tumor de corpo carotídeo.

A coleta de dados foi realizada obedecendo aos seguintes critérios: relatos de casos publicados nos últimos 10 anos no Brasil.

Foram critérios de inclusão no estudo: publicações indexadas nos bancos de dados selecionados com o descritor elencado acima, no período de 2006 a 2016, disponíveis em nosso país. Foram critérios de exclusão: estudos que não fizeram relatos de casos ou que foram publicados antes de 2006 ou fora do Brasil.

Inicialmente, foram encontrados sete artigos. Após acrescentar o descritor “relato de caso” esse número reduziu para cinco artigos, um foi excluído devido a data de publicação ser anterior ao ano de 2006 e um foi excluído por não ter sido publicado no Brasil.

Acrescentou-se na análise mais um relato de caso, que ainda não foi publicado, descrito por Rossi Murilo da Silva; Renata Villas-Bôas Domingues Dantas; Rita de Cássia Proviett Cury; Vanisse Portela Ramos; Rosana da Silva Costa Palma.

Foram utilizados no trabalho quatro artigos, sendo que um deles possuía dois relatos de caso, totalizando cinco casos analisados.

A revisão dos dados foi realizada em duas etapas, na primeira, foram identificados: a localização do artigo, ano e periódico de publicação, autoria, objetivo, metodologia e principais resultados.

Na segunda etapa, foi feito, a análise dos relatos de caso, sendo agrupados em sexo, idade, sintomas, história patológica pregressa, diagnóstico, classificação cirúrgica de Shamblin para o tumor de corpo carotídeo, tratamento e complicações.

Artigos selecionados

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Silva R. M., Dantas R. V. D., Cury R. C. P., Ramos V. P., Palma R. S. C. Tratamento cirúrgico de tumor do corpo carotídeo. Artigo não publicado. 2016.

Resultados:

Os resultados foram comparados através de tabela I.

Dos cinco casos analisados, apenas em um foi feita a ressecção em bloco do tumor junto com as artérias carótidas e a bifurcação carotídea (20%). Angiografia, ressonância magnética e tomografia computadorizada confirmaram o diagnóstico em quatro pacientes (80%). Em nenhum dos casos foi relatado pacientes com sangramento significativo durante a cirurgia. Apenas um paciente desenvolveu complicações pós-operatórias (20%), o qual apresentou paralisia da corda vocal esquerda.

Discussão:

Etiologia

Há duas formas diferentes de paragangliomas: a forma esporádica e a forma hereditária. Na forma esporádica, a mais comum (mais de 90% dos casos), é multicêntrica em 10% dos casos, é encontrada mais frequentemente nos habitantes de áreas situadas em grande altitude, devido a uma situação de hipóxia crônica e é ligeiramente mais comum em mulheres. Na forma hereditária (menos comum, ocorrendo em cerca de 7% a 9% de todos os paragangliomas de corpo carotídeo), a multicentralidade pode chegar a 30%, se manifesta através de um gene autossômico dominante de penetrância incompleta e possui mesma incidência entre os sexos.3,5

Anatomia, Fisiologia e HistologiaO corpo carotídeo se liga à artéria carótida externa por um pedículo vascular (ligamento de meyer), é inervado pelo nervo glossofaríngeo e seu suprimento sanguíneo é dependente dos vasa vasorum, de ramos da carótida comum e de ramos da carótida externa.10

Além de ser um quimiorreceptor capaz de perceber alterações na pressão parcial de oxigênio, dióxido de carbono e potencial hidrogênio (ph), também é sensível a mudanças no fluxo sanguíneo. A sensibilidade do órgão é muito alta devido à grande perfusão do tecido, que é três vezes superior ao fluxo cerebral.11

O paraganglioma do corpo carotídeo é um raro tumor originário dos quimiorreceptores nervosos autônomos.12 Macroscopicamente, esses tumores são pardo-avermelhados (bastante vascularizados) e normalmente bem circunscritos, apesar de a capsula fibrosa poder ser bastante fina. À medida que crescem provocam um alargamento da bifurcação carótida, podendo estender-se ao longo da artéria carótida interna até a base do crânio. Alguns tumores (5%) podem apresentar atividade neurossecretora por secreção de catecolaminas.13

Histologicamente, o corpo carotídeo possui uma cápsula fina e é composto por células organizadas em ninhos compactos ou em padrões trabeculares. Ele possui dois tipos de células: uma com função de suporte (células de sustentação) e outra com propriedades quimiorreceptoras (células principais). Esse segundo tipo contém numerosas vesículas, que armazenam dopamina, serotonina e adrenalina14. Nesse sentido, os tumores glômicos são semelhantes às estruturas saudáveis que os origina e não existem critérios consensuais de malignidade. Entretanto, os tumores mais evidentes se diferenciam por uma perda progressiva na relação entre os dois tipos de células.15

Sintomatologia

O glomo carotídeo pode causar sintomas não específicos em 75% dos pacientes, relacionados à sua massa e à compressão de estruturas adjacentes. Entretanto, essa compressão local não irá ocorrer enquanto o tumor medir menos de três centímetros de diâmetro.16

Esse tumor é geralmente unilateral, sendo bilateral em apenas 5% dos casos, podendo chegar a 32% se familiar 8. Usualmente benignos, apresentam, em 5% a 10% dos casos, comportamento maligno, caracterizado por invasão local ou presença de metástases17,18. Na maioria das vezes, a queixa principal é a presença de massa cervical de crescimento lento, consistente, não compressível e indolor abaixo do ângulo da mandíbula. O paciente pode queixar-se de sensação de pressão no ângulo da mandíbula, dores no pescoço, disfagia, rouquidão, zumbidos, cefaleia e síncope. Com frequência o tumor tem uma natureza pulsátil devido a sua intimidade com a bifurcação carotídea, porém a própria massa vascularizada não é pulsátil e em geral é móvel 19,20. Em cerca de 25% dos pacientes pode ser auscultado um sopro na região de tumoração.21

Alguns sinais clássicos podem ser observados ao exame físico, como o achado de um tumor firme à palpação, localizado entre as artérias carótidas interna e externa (sinal I de Kocher); tumor móvel na horizontal e fixo na vertical (sinal de Fontaine) e, na palpação bidigital (externa e intra-oral), o tumor se localiza na região tonsilar (sinal II de Kocher).22

Diagnóstico

O diagnóstico deste tipo de neoplasia continua a ser fonte de debate e não existe na literatura um protocolo consensual23. A investigação desses casos deve incluir técnicas que forneçam dados sobre o tamanho, multicentricidade, vascularização e localização.24

A ecografia doppler é um exame inicial, que permite o delineamento de uma massa vascular hipoecoica e o registo não invasivo dos sinais de fluxo dos tumores hipervasculares localizados a nível da bifurcação carotídea24. Além de ajudar no diagnóstico diferencial de outras massas cervicais esse exame também permite diferenciação entre o tumor de corpo carotídeo e o aneurisma de carótida, visto que nesse último o fluxo é turbulento enquanto no primeiro o fluxo é de pouca resistência.1

A tomografia computorizada (TC) cervical é o método mais indicado para obter dados de extensão e localização, bem como invasão ou correlação com estruturas adjacentes. Manifesta-se como uma massa isodensa e homogênea localizada no espaço carotídeo, com intenso realce na fase contrastada.24

A ressonância magnética (RM) é considerada superior à TC na documentação de detalhes do tecido mole e na caracterização do tumor. Manifesta-se como uma massa isointensa em t1 e hiperintensa em t2, com aspeto clássico de “sal e pimenta”.24, 25

Comparando as modalidades imagiológicas não invasivas anteriormente citadas, a TC e RM são mais eficazes na detecção de pequenos tumores. 26

A angiografia carotídea estabelece o diagnóstico, demonstra lesões múltiplas, determina o tamanho e avalia o suprimento sanguíneo do tumor. O achado imagiológico patognomônico é o alargamento da bifurcação carotídea por um blush tumoral bem definido (Sinal De Lyre). Esse exame é importante para o planejamento cirúrgico,3 ou seja, é fundamental para o registro da anatomia arterial, da relação do tumor com as artérias carótidas, do fluxo colateral e da presença de aterosclerose, além de avaliação do lado contralateral na doença multicêntrica.

A biópsia ou aspiração por agulha são técnicas perigosas e estão contra-indicadas neste tipo de patologia3, pois pode provocar hemorragia de difícil controle.8

Raramente os paragangliomas secretam substâncias ativas (catecolaminas), porém em pacientes com sintomas compatíveis, ou em caso de paragangliomas múltiplos ou familiares deve-se investigar os níveis séricos e urinários de ácido vanil-mandélico e catecolaminas.3,24

Estudos recentes sugerem como alternativa diagnóstica a cintilografia com um análogo da somatostatina, o octreótido indium-111, tendo como base o fato de essas neoplasias serem neuroendócrinas e possuírem recetores para a somatostatina. Esse tipo de exame é útil para detetar paragangliomas multicêntricos, metástases ou tumor residual pós-cirurgia.25

O diagnóstico diferencial dos paragangliomas do corpo carotídeo faz-se com linfonodomegalia, cisto branquial, neoplasia da glândula parótida, neoplasia da tiroide, neurinoma, aneurisma da artéria carótida, nódulo tuberculoso ou outras metástases tumorais.6,27 O diagnóstico diferencial, pela TC, entre aneurisma da carótida e tumor pode ser difícil. A TC é importante para avaliar possíveis extensões do tumor para a base do crânio e a possibilidade de tumores multifocais (bilaterais, glomus jugular ou timpânico).8

Tratamento

O tratamento de escolha para o tumor de corpo carotídeo é a ressecção cirúrgica, independentemente do tamanho da lesão, uma vez que essa cresce continuamente se não for removida e, assim, dificulta progressivamente a remoção cirúrgica. Com uma taxa de acidente vascular cerebral e mortalidade menor que 1%, a ressecção cirúrgica é a terapia definitiva na maioria dos casos.28

Para melhor orientar a abordagem técnica que deverá ser utilizada na exérese, classifica-se o tumor, segundo propuseram Shamblin et al. (1971)29, em três grupos de acordo com a extensão circunferencial e o grau de aderência: tipo I quando o tumor é pequeno e de fácil ressecção de vasos adjacentes, tipo II quando são grandes e com aderência moderada a adventícia dos vasos adjacentes e tipo III que são os tumores maiores e com aderência completa as carótidas. Para os casos de paragangliomas Shamblin I e II está indicada a dissecção no plano da subadventícia da parede dos vasos, enquanto para Shamblin III, no qual pode haver risco de ruptura das carótidas se houver invasão da camada média, sendo necessária a ressecção em bloco das artérias carótidas com a bifurcação carotídea e realização de revascularização com veia safena ou prótese.31, 32 Existe uma relação entre tumores maiores que seis centímetros e a classificação de Shamblin III. Portanto, é possível concluir que os tumores menores que seis centímetros, extensão circunferencial incompleta e com ângulo da bifurcação menor que noventa graus têm indicação de dissecção. Enquanto que os maiores de seis centímetros, extensão circunferencial completa e com ângulo da bifurcação maior que noventa graus devem ser ressecados.30

Devido à grande vascularização local, pode haver grande sangramento durante a cirurgia. A ligadura da carótida externa é necessária para reduzir o fluxo sanguíneo do tumor e facilitar sua mobilização; em seguida afasta-se a carótida interna seguindo um plano de clivagem para isolar o tumor.32

No pré-operatório pode ser realizada a embolização da artéria carótida com objetivo de reduzir o tamanho do tumor, o tempo de cirurgia e as perdas sanguíneas além de facilitar a ressecção tumoral. Segundo a literatura, os benefícios da embolização pré-operatória são mais evidentes nos tipos Shamblin II e III com diâmetros acima de 2-3 centímetros.33 Contudo, esse procedimento é questionado por alguns autores que consideram que o mesmo pode ocasionar uma resposta inflamatória loco-regional que dificultaria a ressecção cirúrgica periadventicial dos tumores.11,34

A embolização pré-operatória pode gerar complicações como a mobilização de êmbolos para a circulação cerebral e trombose da artéria carótida interna, sendo, portanto, importante a observação da presença de anastomoses entre as artérias que nutrem o tumor e as artérias vertebral e carótida interna. Além disso, é necessário que haja um intervalo mínimo de 48h e máximo de 2 semanas entre a embolização e a cirurgia devido à possibilidade de revascularização tumoral.20,35,36,37

Devido à localização e grande vascularização do tumor de corpo carotídeo, complicações pós-cirúrgicas podem ocorrer a uma taxa relativamente elevada.38 As mais comuns são as lesões temporárias ou definitivas de nervos cranianos,39 sendo reportado um risco de paralisia de 10% a 40%40 e, segundo O’neill et al. (2011)41, o tamanho do tumor a ser removido está diretamente relacionado à possibilidade de lesão nervosa. Os nervos mais vulneráveis à lesão são os nervos hipoglosso e vago,42 ocasionando disartria e dificuldades na deglutição que podem ser compensados com reabilitação.43

A radioterapia seria uma outra opção de tratamento. Essa teria o objetivo principal de reduzir ou impedir o crescimento do tumor, contudo, sua utilização é controversa. Alguns autores mostram sensibilidade do paragaglioma a radiação,44,45 para outros, o tumor é considerado radiorresistente46. Apesar disso, a radioterapia pode ser utilizada em casos de tumores irressecáveis (o tumor é considerado inoperável quando envolve toda a carótida interna extracraniana, o que torna impossível a anastomose distal com enxerto ou prótese), paragangliomas múltiplos, tumores malignos com metástases para linfonodos regionais,10, 47, 48 tumores muito grandes antes da ressecção cirúrgica, 49 tumores recorrentes e para pacientes inaptos a intervenção cirúrgica, como idosos.50

Conclusão:

O diagnóstico dos tumores do corpo carotídeo é feito pela suspeita clínica associada a exames complementares. O tratamento cirúrgico é o mais indicado e se for realizado cedo e por um cirurgião vascular experiente menor o risco de malignidade e de complicações neurovasculares, como lesões de pares cranianos e acidentes vasculares cerebrais transitórios ou permanentes.1

Exames de imagens, como ultrassonografia, ressonância magnética, tomografia computadorizada ou angiografia devem ser utilizados para analisar o envolvimento da artéria carótida no tumor de corpo carotídeo5. O Eco-Doppler é um exame não invasivo de sensibilidade e especificidade aceitáveis, por isso atualmente deve ser o primeiro exame a ser solicitado nos pacientes suspeitos. A angiografia é essencial para programar a cirurgia, já que mostra detalhes da circulação colateral.1

Para alguns autores, a retirada cirúrgica do tumor de corpo carotídeo com embolização pré-operatória parece diminuir a perda de sangue e o tempo operatório quando comparado com as cirurgias sem embolização prévia.51 Logo, ela deve ser considerada em tumores do corpo carotídeo Shamblin II ou III, com diâmetros superiores a dois ou três centímetros, e em recidivas tumorais.33

Entretanto, foi relatado em outros estudos que a embolização pré-operatória não confere qualquer vantagem operatória ou pós-operatória para pacientes em que foi realizada cirurgia de tumor glômico.52

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